Michał Talarek, *Agnieszka Kucharczyk
Zaodbytnicza torbiel naskórkowa przyczyną nawrotowej przetoki odbytu – opis przypadku
A retrorectal epidermoid cyst as the cause of recurrent anal fistula – a case report
Warsaw Proctology Centre, Saint Elizabeth’s Hospital, Mokotów Medical Centre
Head of Centre: Associate Professor Małgorzata Kołodziejczak, PhD
Streszczenie
Najczęstszą przyczyną wystąpienia przetoki odbytu jest zapalenie krypty odbytowej. Do innych przyczyn powstania przetoki należą: choroba Leśniowskiego-Crohna, uraz (również jatrogenny), ciało obce, przyczyny kazuistyczne – gruźlica, promienica i inne. Autorzy przedstawili przypadek pacjentki nieskutecznie leczonej zachowawczo i operacyjnie z powodu nawrotowej przetoki odbytu, której przyczyną była wrodzona zaodbytnicza torbiel naskórkowa. Torbiel naskórkowa o lokalizacji pozaskórnej jest rzadką patologią i stanowi zaburzenie rozwojowe. Powstaje w życiu zarodkowym – pomiędzy 4. a 8. tygodniem życia płodowego – na skutek zaburzeń rozwoju ektodermy. Postępowaniem terapeutycznym z wyboru w przypadku objawowej torbieli naskórkowej okolicy zaodbytniczej jest wycięcie zmian w całości poprzedzone dokładną diagnostyką obrazową (ultrasonografia transrektalna lub rezonans magnetyczny). W przedstawionym przypadku po wykonaniu diagnostyki obrazowej pacjentka była operowana – wycięto w całości kanał przetoki wraz z gronem drobnych torbieli. W trakcie operacji nie stwierdzono związku zmian z odbytnicą i zwieraczami. Lożę pooperacyjną sięgającą powyżej zwieraczy odbytu pozostawiono do gojenia per secundam. Pacjentka została wypisana do domu w 3. dobie pooperacyjnej. Po upływie 12 tygodni rana uległa zagojeniu.
Wnioski. W przypadku nawrotowej przetoki odbytu i nietypowego przebiegu choroby należy brać pod uwagę pozakryptową etiologię przetoki i zawsze wykonać szczegółową diagnostykę przedoperacyjną mogącą ustalić przyczynę przetoki i wskazać właściwą drogę terapeutyczną.
Summary
Inflammation of the anal crypt is the most common cause of anal fistula. Other causes of anal fistula include Crohn’s disease, injury (including iatrogenic), a foreign body and casuistic causes, such as tuberculosis, actinomycosis, etc. We present a case of a patient receiving unsuccessful conservative and surgical treatment due to recurrent anal fistula caused by a congenital retrorectal epidermoid cyst. Extracutaneous epidermoid cyst is a rare pathology and a congenital defect. It develops between 4 and 8 weeks’ gestation due to impaired ectodermal development. A complete resection of the lesion following an accurate imaging diagnosis (transrectal ultrasonography or magnetic resonance) is the treatment of choice in symptomatic retrorectal epidermoid cyst. In the presented case, the patient underwent, following a diagnostic process, a surgery involving a complete resection of the fistula tract along with a group of small cysts. During the surgery, no connection was found between the lesions and the anus or the anal sphincters. The postoperative site extending above the anal sphincters was allowed to heal by secondary intention. The patient was discharged home on day 3 post surgery. The wound healed after 12 weeks.
Conclusions. Aetiology other than the anal crypt should be considered and an accurate preoperative diagnosis aimed to determine the cause of fistula and choose appropriate therapeutic management should be established in the case of recurrent anal fistula and atypical course of disease.
Wstęp
Najczęstszą przyczyną wystąpienia przetoki odbytu jest zapalenie krypty odbytowej. Do innych przyczyn powstania przetoki należą: choroba Leśniowskiego-Crohna, uraz (również jatrogenny), ciało obce, przyczyny kazuistyczne – gruźlica, promienica i inne.
Torbiele naskórkowe w okolicy okołoodbytniczej są rzadką wrodzoną patologią, z reguły bezobjawową, najczęściej wykrywaną przypadkowo w trakcie badań obrazowych wykonywanych z innego powodu. W artykule przedstawiono przypadek pacjentki nieskutecznie leczonej zachowawczo i operacyjnie z powodu nawrotowej przetoki odbytu, a przyczyną dolegliwości była wrodzona zaodbytnicza torbiel naskórkowa.
Opis przypadku
Trzydziestotrzyletnia pacjentka zgłosiła się do proktologa z podejrzeniem tylnej przetoki odbytu. Główna dolegliwość to wyciek treści ropnej z ujścia zewnętrznego znajdującego się w linii pośrodkowej ciała ok. 1,5 cm do tyłu od odbytu. Dolegliwości występowały od wielu lat i były nieskutecznie leczone zachowawczo. Podczas „przytykania się” otworu zewnętrznego okresowo występowały także stany podgorączkowe oraz ból i zaczerwienienie skóry w okolicy odbytu. Kilkukrotnie u pacjentki rozpoznawano ropień odbytu, który nacinano i drenowano chirurgicznie.
Po zgłoszeniu się pacjentki do Warszawskiego Ośrodka Proktologii wykonano przezodbytnicze badanie ultrasonograficzne, które wykazało obecność konglomeratu drobnych (do 5 mm średnicy) torbieli położonych do tyłu od odbytnicy. Zmiany rozciągały się na długości 22 mm i kończyły się nieprawidłowym wąskim kanałem posiadającym ujście zewnętrzne na skórze w linii pośrodkowej ciała. Nie uwidoczniono ujścia wewnętrznego w obrębie kanału odbytu i odbytnicy. Uwagę zwracał ubytek 1/4 obwodu tylnego mięśnia zwieracza zewnętrznego odbytu oraz zatarcie echogeniczności lewej gałęzi mięśnia łonowo-odbytniczego, co korelowało z osłabionym trzymaniem gazów i stolca. Dodatkowo wykonano kolonoskopię, która w obrębie całego jelita grubego nie wykazała żadnych patologii.
Postawiono wstępne rozpoznanie tylnej międzyzwieraczowej przetoki odbytu o nietypowym obrazie. Zaproponowano chorej leczenie chirurgiczne, na które pacjentka nie wyraziła zgody z powodu planowanego wyjazdu zagranicznego.
Po raz wtóry chora zgłosiła się do Warszawskiego Ośrodka Proktologii po upływie 3 miesięcy. W tym okresie chora była operowana w Wielkiej Brytanii z powodu kolejnego nawrotu stanu zapalnego. Wykonano drenaż przetoki odbytu metodą Hipokratesa.
W wykonanym ponownie przezodbytniczym badaniu ultrasonograficznym stwierdzono taki sam obraz zmian torbielowatych jak w badaniu poprzednim. Dodatkowo opisano obecność ujścia wewnętrznego (prawdopodobnie pochodzenia jatrogennego) w połowie długości kanału odbytu, poniżej dolnej granicy zmian torbielowatych, których górna granica znajdowała się ok. 1 cm powyżej zwieraczy. Przez oba ujścia i kanał przeprowadzona była nitka. Zastosowane leczenie spowodowało ułatwiony drenaż treści ropnej, ustąpienie ostrego stanu zapalnego i normalizację echogeniczności lewej gałęzi mięśnia łonowo-odbytniczego.
Również i tym razem pacjentka nie wyraziła zgody na proponowane leczenie z powodu zbyt krótkiego pobytu. Po powrocie do Wielkiej Brytanii u pacjentki wystąpił ropień, który nacięto – podczas zabiegu usunięto też nitkę, która w tym przypadku nie spełniała roli drenującej.
Powyżej zamieściliśmy fragment artykułu, do którego możesz uzyskać pełny dostęp.
Mam kod dostępu
- Aby uzyskać płatny dostęp do pełnej treści powyższego artykułu albo wszystkich artykułów (w zależności od wybranej opcji), należy wprowadzić kod.
- Wprowadzając kod, akceptują Państwo treść Regulaminu oraz potwierdzają zapoznanie się z nim.
- Aby kupić kod proszę skorzystać z jednej z poniższych opcji.
Opcja #1
29 zł
Wybieram
- dostęp do tego artykułu
- dostęp na 7 dni
uzyskany kod musi być wprowadzony na stronie artykułu, do którego został wykupiony
Opcja #2
69 zł
Wybieram
- dostęp do tego i pozostałych ponad 7000 artykułów
- dostęp na 30 dni
- najpopularniejsza opcja
Opcja #3
129 zł
Wybieram
- dostęp do tego i pozostałych ponad 7000 artykułów
- dostęp na 90 dni
- oszczędzasz 78 zł
Piśmiennictwo
1. Uhlig BE, Johnson RL: Presacral tumors and cysts in adults. Dis Colon Rectum 1975; 18(7): 581-596. 2. Belluco E, Foletto M, Pomerri F, Muzzio P: A presacral epidermoid cyst presenting with a perineal fistula: report of a case. Pelviperineology 2009; 28: 109-111. 3. Kesici U, Sakman G, Mataraci E: Retrorectal/presacral epidermoid cyst: report of a case. Eurasian J Med 2013 Oct; 45(3): 207-210. 4. Baek SW, Kang HJ, Yoon JY et al.: Clinical Study and Review of Articles (Korean) about Retrorectal Developmental Cysts in Adults. J Korean Soc Coloproctol 2011 Dec; 27(6): 303-314. 5. Tarchouli M, Zentar A, Ratbi MB et al.: Perineal approach for surgical treatment in a patient with retro-rectal tumor: a case report and review of the literature. BMC Res Notes 2015 Sep 24; 8: 470. 6. Kołodziejczak M, Warzecha W, Sudoł-Szopińska I, Stusińska M: Nietypowo zlokalizowana torbiel epidermalna jako przyczyna proktalgii – opis przypadku. Nowa Med 2015; 4: 109-113. 7. Karagjozov A, Milev I, Antovic S, Kadri E: Retrorectal dermoid cyst manifested as an extrasphincteric perianal fistula – case report. Chirurgia 2014 Nov-Dec; 109(6): 850-854. 8. Aranda-Narváez JM, González-Sánchez AJ, Montiel-Casado C et al.: Posterior approach (Kraske procedure) for surgical treatment of presacral tumors. World J Gastrointest Surg 2012 May 27; 4(5): 126-130. 9. Abel ME, Nelson R, Prasad ML et al.: Parasacrococcygeal approach for the resection of retrorectal developmental cysts. Dis Colon Rectum 1985 Nov; 28(11): 855-858. 10. Glasgow SC, Dietz DW: Retrorectal tumors. Clin Colon Rectal Surg 2006; 19: 61-68.
