Michał Talarek, *Agnieszka Kucharczyk
A retrorectal epidermoid cyst as the cause of recurrent anal fistula – a case report
Zaodbytnicza torbiel naskórkowa przyczyną nawrotowej przetoki odbytu – opis przypadku
Warsaw Proctology Centre, Saint Elizabeth’s Hospital, Mokotów Medical Centre
Head of Centre: Associate Professor Małgorzata Kołodziejczak, PhD
Streszczenie
Najczęstszą przyczyną wystąpienia przetoki odbytu jest zapalenie krypty odbytowej. Do innych przyczyn powstania przetoki należą: choroba Leśniowskiego-Crohna, uraz (również jatrogenny), ciało obce, przyczyny kazuistyczne – gruźlica, promienica i inne. Autorzy przedstawili przypadek pacjentki nieskutecznie leczonej zachowawczo i operacyjnie z powodu nawrotowej przetoki odbytu, której przyczyną była wrodzona zaodbytnicza torbiel naskórkowa. Torbiel naskórkowa o lokalizacji pozaskórnej jest rzadką patologią i stanowi zaburzenie rozwojowe. Powstaje w życiu zarodkowym – pomiędzy 4. a 8. tygodniem życia płodowego – na skutek zaburzeń rozwoju ektodermy. Postępowaniem terapeutycznym z wyboru w przypadku objawowej torbieli naskórkowej okolicy zaodbytniczej jest wycięcie zmian w całości poprzedzone dokładną diagnostyką obrazową (ultrasonografia transrektalna lub rezonans magnetyczny). W przedstawionym przypadku po wykonaniu diagnostyki obrazowej pacjentka była operowana – wycięto w całości kanał przetoki wraz z gronem drobnych torbieli. W trakcie operacji nie stwierdzono związku zmian z odbytnicą i zwieraczami. Lożę pooperacyjną sięgającą powyżej zwieraczy odbytu pozostawiono do gojenia per secundam. Pacjentka została wypisana do domu w 3. dobie pooperacyjnej. Po upływie 12 tygodni rana uległa zagojeniu.
Wnioski. W przypadku nawrotowej przetoki odbytu i nietypowego przebiegu choroby należy brać pod uwagę pozakryptową etiologię przetoki i zawsze wykonać szczegółową diagnostykę przedoperacyjną mogącą ustalić przyczynę przetoki i wskazać właściwą drogę terapeutyczną.
Summary
Inflammation of the anal crypt is the most common cause of anal fistula. Other causes of anal fistula include Crohn’s disease, injury (including iatrogenic), a foreign body and casuistic causes, such as tuberculosis, actinomycosis, etc. We present a case of a patient receiving unsuccessful conservative and surgical treatment due to recurrent anal fistula caused by a congenital retrorectal epidermoid cyst. Extracutaneous epidermoid cyst is a rare pathology and a congenital defect. It develops between 4 and 8 weeks’ gestation due to impaired ectodermal development. A complete resection of the lesion following an accurate imaging diagnosis (transrectal ultrasonography or magnetic resonance) is the treatment of choice in symptomatic retrorectal epidermoid cyst. In the presented case, the patient underwent, following a diagnostic process, a surgery involving a complete resection of the fistula tract along with a group of small cysts. During the surgery, no connection was found between the lesions and the anus or the anal sphincters. The postoperative site extending above the anal sphincters was allowed to heal by secondary intention. The patient was discharged home on day 3 post surgery. The wound healed after 12 weeks.
Conclusions. Aetiology other than the anal crypt should be considered and an accurate preoperative diagnosis aimed to determine the cause of fistula and choose appropriate therapeutic management should be established in the case of recurrent anal fistula and atypical course of disease.
Introduction
Inflammation of the anal crypt is the most common cause of anal fistula. Other causes of anal fistula include Crohn’s disease, injury (including iatrogenic), a foreign body and casuistic causes, such as tuberculosis, actinomycosis, etc.
Perirectal epidermoid cysts are a rare congenital pathology, usually asymptomatic and in most cases detected accidentally during imaging scans performed for other reasons. The article presents a case of a patient receiving unsuccessful conservative and surgical treatment due to recurrent anal fistula caused by a congenital retrorectal epidermoid cyst.
A case report
A 33-year-old women presented in a proctology clinic with suspected posterior anal fistula. Main symptoms included purulent drainage from the external opening located in the midline, about 1.5 cm posteriorly of the anus. The symptoms persisted for many years and were conservatively treated with no success. Periodical blockage of the external opening was accompanied by slightly raised temperature and pain as well as redness of the skin in the perianal region. The patient was repeatedly diagnosed with anal abscess, which was surgically incised and drained.
The patient presented in the Warsaw Proctology Centre, where transrectal ultrasound was performed, revealing the presence of a conglomerate of small (up to 5 mm in diameter) cysts located posteriorly of the anus. The lesions extended over a length of 22 mm and ended with a pathological, narrow canal with an external cutaneous opening in the midline. No internal opening in the anal canal or rectum was identified. A loss of the 1/4 of the external anal sphincter circumference and blurred echogenicity of the left branch of the puborectalis muscle were noticeable and correlated with decreased faecal and gas continence. Colonoscopy was additionally performed, but revealed no pathology throughout the colon.
A preliminary diagnosis of posterior intersphincteric anal fistula with atypical picture was established. The patient was offered surgical treatment, which she rejected due to a planned trip abroad. She again presented in the Warsaw Proctology Centre after 3 months. During this period, the patient underwent a surgery in the UK due to another recurrence of inflammation. Anal fistula drainage using the Hippocrates technique was also performed.
Another transrectal ultrasound revealed the same picture of cystic lesions as previously. Additionally, an external opening (probably of iatrogenic origin) was found in the middle of the anal canal, below the border of the cystic lesions whose upper border was located about 1 cm above the anal sphincters. A thread was placed through both openings and the canal. The implemented treatment resulted in a facilitated drainage of purulent contents, resolution of acute inflammation and normalised echogenicity of the left branch of the puborectalis muscle.
Also this time the patient did not consent to the proposed treatment due to her short stay. After returning to the UK, the patient developed an abscess, which was incised. The thread, which in this case did not serve as a drainage, was also removed.
Powyżej zamieściliśmy fragment artykułu, do którego możesz uzyskać pełny dostęp.
Mam kod dostępu
- Aby uzyskać płatny dostęp do pełnej treści powyższego artykułu albo wszystkich artykułów (w zależności od wybranej opcji), należy wprowadzić kod.
- Wprowadzając kod, akceptują Państwo treść Regulaminu oraz potwierdzają zapoznanie się z nim.
- Aby kupić kod proszę skorzystać z jednej z poniższych opcji.
Opcja #1
29 zł
Wybieram
- dostęp do tego artykułu
- dostęp na 7 dni
uzyskany kod musi być wprowadzony na stronie artykułu, do którego został wykupiony
Opcja #2
69 zł
Wybieram
- dostęp do tego i pozostałych ponad 7000 artykułów
- dostęp na 30 dni
- najpopularniejsza opcja
Opcja #3
129 zł
Wybieram
- dostęp do tego i pozostałych ponad 7000 artykułów
- dostęp na 90 dni
- oszczędzasz 78 zł
Piśmiennictwo
1. Uhlig BE, Johnson RL: Presacral tumors and cysts in adults. Dis Colon Rectum 1975; 18(7): 581-596. 2. Belluco E, Foletto M, Pomerri F, Muzzio P: A presacral epidermoid cyst presenting with a perineal fistula: report of a case. Pelviperineology 2009; 28: 109-111. 3. Kesici U, Sakman G, Mataraci E: Retrorectal/presacral epidermoid cyst: report of a case. Eurasian J Med 2013 Oct; 45(3): 207-210. 4. Baek SW, Kang HJ, Yoon JY et al.: Clinical Study and Review of Articles (Korean) about Retrorectal Developmental Cysts in Adults. J Korean Soc Coloproctol 2011 Dec; 27(6): 303-314. 5. Tarchouli M, Zentar A, Ratbi MB et al.: Perineal approach for surgical treatment in a patient with retro-rectal tumor: a case report and review of the literature. BMC Res Notes 2015 Sep 24; 8: 470. 6. Kołodziejczak M, Warzecha W, Sudoł-Szopińska I, Stusińska M: Nietypowo zlokalizowana torbiel epidermalna jako przyczyna proktalgii – opis przypadku. Nowa Med 2015; 4: 109-113. 7. Karagjozov A, Milev I, Antovic S, Kadri E: Retrorectal dermoid cyst manifested as an extrasphincteric perianal fistula – case report. Chirurgia 2014 Nov-Dec; 109(6): 850-854. 8. Aranda-Narváez JM, González-Sánchez AJ, Montiel-Casado C et al.: Posterior approach (Kraske procedure) for surgical treatment of presacral tumors. World J Gastrointest Surg 2012 May 27; 4(5): 126-130. 9. Abel ME, Nelson R, Prasad ML et al.: Parasacrococcygeal approach for the resection of retrorectal developmental cysts. Dis Colon Rectum 1985 Nov; 28(11): 855-858. 10. Glasgow SC, Dietz DW: Retrorectal tumors. Clin Colon Rectal Surg 2006; 19: 61-68.
